Contexte

Les fentes labiales et/ou palatines touchent environ une naissance sur 700 (1). Ces enfants sont particulièrement à risque de présenter des difficultés voire un retard de parole et/ou de langage, notamment au niveau de la phonologie, de l’articulation, de la résonance et du langage expressif. En effet, la moitié des enfants ayant bénéficié d’une chirurgie réparatrice présentent toujours des difficultés de parole au-delà de l’âge de 5 ans. Un suivi multidisciplinaire régulier est d’ailleurs préconisé au moins jusqu’à l'adolescence, notamment pour suivre le développement de la parole (2,3). Une revue systématique de 2011 a conclu à une amélioration des compétences en langage expressif chez les enfants atteints de fente labiale et/ou palatine à la suite d'interventions linguistiques précoces (4). D’autres études ont également montré une amélioration du langage et de la parole suite à la prise en charge logopédique, bien qu’il soit difficile de tirer des conclusions générales notamment en raison de la variabilité des tailles d’effet (5). L’objectif principal de cette revue systématique avec méta-analyse est d’évaluer l’efficacité de la prise en charge logopédique chez les personnes nées avec une fente labiale et/ou palatine en se focalisant sur les données individuelles des participants. L’objectif secondaire consiste à résumer de manière narrative les études d'intervention dont les données individuelles des participants n'ont pas pu être obtenues (6). 

Résumé  

Méthodologie 

Revue systématique avec méta-analyses.

Sources consultées 

• Medline, Embase, Cochrane, Web of Science, PsycInfo et CINAHL.

Études sélectionnées 

• critères d’inclusion : 
  
  • l'étude devait (a) évaluer une intervention logopédique classique ; (b) mesurer un résultat lié à la production de la parole, à la capacité linguistique, à l'intelligibilité ou aux PROs (résultats rapportés par le patient) ; et (c) être rédigée en anglais
  • pas de restriction quant au type d’article (inclusion jusqu’à y compris thèse, dissertation, etc.)
  • pas de restriction quant à l’année de publication ou la langue 
• critères d’exclusion : 
  
  • les études évaluant l’utilisation de prothèses phonatoires, la pression d’air continue et le traitement aérodynamique
  • les enfants nés avec un syndrome associé à une maladie génétique
• au total, inclusion de 34 études menées entre 1986 et 2020 ; 21 études donnaient accès aux données individuelles : pour les 13 autres études, les auteurs n’ont pas eu accès aux données individuelles. 

Population étudiée 

• critères d’inclusion
  
  • naissance avec une fente labiale et/ou palatine 
  • mesures de résultats inférieures à celles de leurs pairs en pré-intervention 
• critères d’exclusion 
  
  • malformations ou syndromes associés
  • dysfonctions vélo-pharyngées non liées à une fente
  • âgés de plus de 20 ans (après obtention des données des participants) ;
• les auteurs ne mentionnent pas le nombre de patients inclus ; selon les chiffres disponibles, 823 patients seraient inclus ; mais nous ne savons pas s’il est possible qu’un patient soit inclus dans 2 groupes différents selon les critères de jugement étudiés.

Mesure des résultats 

• critères de jugement primaires :
  
  • proportion de patients présentant une amélioration cliniquement pertinente au niveau de la production de la parole
  • proportion de patients ayant une production de la parole au même niveau que leurs pairs après la prise en charge logopédique
• objectifs secondaires :
  
  • mesures de production de la parole : articulation des consonnes, erreurs sur consonnes et de compensations articulatoires 
  • mesures du versant expressif : inventaire consonantique et autres mesures de phonologie, vocabulaire, complexité de phrases et grammaire 
  • mesures d’intelligibilité: évaluation par les aidants et thérapeutes, intelligibilité
  • mesure des résultats rapportés par le patient (PROs): participation à la communication et qualité de vie rapportée par le patient ou ses aidants 
• dans les deux analyses (avec ou sans données individuelles des patients), les auteurs ont investigué dans quelle mesure les facteurs individuels et les détails de l'intervention pouvaient expliquer la dispersion dans l'effet de l'intervention via des régressions logistiques à effets mixtes
• pour les objectifs secondaires, une présentation narrative des résultats est privilégiée.

Résultats 

• proportion de patients présentant une amélioration cliniquement pertinente au niveau de la production de la parole (N = 19 ; n = 343) : 
  
  • en moyenne, selon les détails d'intervention et les designs d'études, 75% (avec IC à 95% de 61% à 87%) des individus s'améliorent pendant la prise en charge logopédique
    
    • les résultats montrent que 100% des enfants de moins de 6 ans s’améliorent, mais que seuls 40% des enfants de plus de 14 ans vont montrer une amélioration
    • les résultats montrent un bénéfice moindre pour les patients atteints d’une double fente palatine, mais il y a beaucoup d’incertitude quant à l’ampleur de l’effet
• production de la parole après la prise en charge logopédique (N = 5 ; n = 53) : 
  
  • en moyenne, 21% (avec IC à 95% de 10% à 34%) des individus seulement atteindraient une production de la parole au même niveau que leurs pairs après la prise en charge logopédique
    
    • l’âge ne serait pas un facteur influençant les résultats 
    • les enfants présentant une malformation plus légère ont plus de chance d’atteindre une production de parole au même niveau que leurs pairs (n = 35)
    • la durée de l’intervention améliorerait également les résultats
• les auteurs reconnaissent avoir trouvé très peu d’informations avec leurs objectifs secondaires d’intelligibilité (N = 8 ; n = 52), production de la parole, versant expressif et résultats rapportés par les patients (N = 1 ; n = 15). 

Conclusion des auteurs

Les auteurs concluent que la principale force de cette méta-analyse réside dans l’évaluation des données pré- et post-intervention au niveau individuel, en se basant sur des considérations de pertinence clinique. Cette approche a permis de conclure que de nombreux individus bénéficient de la prise en charge logopédique et qu’il est nécessaire de poursuivre l’évaluation de la prise en charge logopédique dans ce groupe de patients.

Financement de l’étude

Non mentionné.

Conflit d’intérêt des auteurs

Les auteurs déclarent n’avoir aucun conflit d’intérêt financier ou non financier. 

Discussion 

Évaluation de la méthodologie 

Les auteurs de cette revue systématique ont fait preuve de rigueur méthodologique. Les objectifs sont clairement énoncés et les critères d’inclusion des études sont fournis, tout comme les caractéristiques des études incluses dans la revue. Ils ont consulté 6 bases de données et utilisé la PRISMA IPD checklist. Leur protocole de recherche a également été enregistré dans la base de données PROSPERO en 2019. De plus, deux sélections ont été menées en utilisant Rayyan (7) qui est une application web et mobile pour les revues systématiques. Les articles ont été examinés de manière indépendante par deux auteurs et un troisième intervenait en cas de désaccord. Les auteurs se sont inspirés de l'outil ROBINS-I pour évaluer le risque de biais dans les études examinées. Ils ont utilisé deux catégories de jugement de risque portant sur le biais dû aux facteurs de confusion et le biais de mesure des résultats. Toutefois, certaines faiblesses méthodologiques sont à noter. En effet, la stratégie de recherche n’est pas suffisamment décrite en détail pour être reproduite. De plus, les évaluations étant basées sur les données rapportées dans les études incluses, les auteurs n’avaient que peu de connaissances sur les détails des interventions et sur les outils de mesure des résultats réels. Il n'a pas non plus été possible d’objectiver des critères formels concernant l'amélioration à un degré cliniquement pertinent ou les mesures de résultats au niveau des pairs. Enfin, dans la plupart des études primaires, le risque de biais a été jugé comme sérieux puisque les évaluateurs connaissaient le statut de traitement des patients. En outre, les résultats de nombreuses études primaires incluses dans la synthèse quantitative étaient exposés à un risque de biais important, notamment pour les évaluations individuelles. Ainsi, les bénéfices de la prise en charge logopédique peuvent être surestimés dans cette revue, en particulier pour les groupes d’âge plus jeunes. Dès lors, d’un point de vue méthodologique, cette revue systématique est bien menée, malgré un risque de biais important dans les études pouvant influencer le niveau de confiance dans les résultats observés, des imprécisions dans de nombreuses études et un manque de cohérence dans la mise en œuvre des thérapies entre les études incluses.

Évaluation des résultats

On relève une grande hétérogénéité entre les études en ce qui concerne le contexte, les paramètres d’intervention et les groupes de patients. Par exemple, dans certaines études, les participants étaient spécifiquement inclus en raison de leurs difficultés articulatoires importantes ; on peut ainsi penser que ces enfants étaient moins susceptibles d’atteindre une production de parole similaire à celle de leurs pairs en comparaison avec d’autres études. De plus, on relève une grande variabilité au niveau de l’âge des participants. La plupart des études ne précisent pas le protocole de rééducation employé, ni la fréquence et la durée des thérapies. Il est donc compliqué d’extraire et de spécifier les paramètres de la prise en charge logopédique qui fournissent les meilleurs résultats pour les patients. Au niveau des évaluations individuelles, on remarque l’absence de groupes contrôle placebo. Rien n’a été mis en place pour établir si les améliorations étaient dues à la prise en charge logopédique. Cela dit, étant donné le suivi pluridisciplinaire dès la naissance en cas de fente labiales et/ou palatines, il est rare d’avoir des enfants sans prise en charge et d’un point de vue clinique, une récupération spontanée post-opératoire semble peu probable. 
Ensuite, les auteurs ont trouvé peu littérature concernant l’impact de la prise en charge logopédique sur les capacités linguistiques, l’intelligibilité et les résultats rapportés par les patients (PROs). Cette situation est jugée problématique par eux-mêmes puisque l’objectif final la prise en charge reste l’amélioration de la communication et la participation active dans la vie quotidienne. Des mesures écologiques valides évaluant l’intelligibilité, les attitudes de communication et la participation communicative dans des contextes quotidiens sont nécessaires afin d’évaluer l’efficacité de la prise en charge logopédique. Malgré toutes ces remarques, les auteurs concluent que même si les paramètres de thérapie qui offrent les meilleurs résultats ne peuvent être clairement identifiés, la prise en charge logopédique semble avoir des effets positifs pour de nombreux patients, voire pour la majorité de ceux qui en bénéficient. 
Notons que la prise en charge logopédique en cas de fentes labiales et/ou palatines est déjà mise en place dans notre système de soins actuel afin de traiter une éventuelle insuffisance vélo-pharyngée liée à cette malformation. L’enfant est généralement suivi par une équipe multidisciplinaire dans un centre labio-palatin et peut bénéficier d’un remboursement des séances de logopédie jusqu’à ses 19 ans révolus. 

Que disent les guides pour la pratique clinique ?

Le guide de pratique clinique réalisé en 2005 par le Royal College of Speech & Language Therapists (8) insiste sur l’intervention précoce afin de prévenir l’apparition de schémas de parole atypiques dans le babillage et les premiers stades de la parole. Ainsi, jusqu’à 60% des enfants avec fente palatine auraient besoin de logopédie durant l’acquisition de la parole. Une thérapie intensive est également préconisée afin d’apprendre de nouveaux mouvements articulatoires et d’améliorer la précision des consonnes. Un autre guide de pratique clinique rédigé en 2018 insiste sur l’importance de la logopédie avant de procéder à une chirurgie secondaire de la fente labiale et/ou palatine (2). Enfin, en 2015, le guide de pratique clinique de l’ASHA (American Speech-Language-Hearing Association) insiste sur une évaluation complète et adaptée à chaque individu avec une prise en charge articulatoire, phonologique ou phonologico-articulatoire. La prise en charge vise à rétablir une articulation normale, voire adaptative (9). 

Conclusion de Minerva

Cette revue systématique avec méta-analyse conclut à une amélioration de la parole chez 75% des individus atteints de fente labiale et/ou palatine suite à la prise en charge logopédique. Cette revue systématique présente toutefois plusieurs limites, notamment une hétérogénéité significative entre les études, de petites tailles d'échantillons, une faible rigueur méthodologique des études incluses et la prédominance d'un risque de biais modéré à sérieux selon les études. Les résultats doivent donc être interprétés avec prudence. De futurs essais cliniques avec une taille d’échantillon plus importante et une meilleure qualité méthodologique sont nécessaires.

Références 

1. Mossey PA, Modell B. Epidemiology of oral clefts 2012: an international perspective. Front Oral Biol 2012;16:1-18. DOI: 10.1159/000337464
2. Parameters for evaluation and treatment of patients with cleft lip/palate or other craniofacial differences. Cleft Palate Craniofac J 2018;55:137-56.  DOI: 10.1177/1055665617739564
3. Pocket book of hospital care for children: guidelines for the management of common childhood illnesses. 2nd ed. World Health Organization; 2013.
4. Meinusch M, Romonath R. Early language intervention for children with cleft lip and/or palate: a systematic review. Evid Based Commun Assess Interv 2011;5:197-215. DOI: 10.1080/17489539.2012.678093
5. Bessell A, Sell D, Whiting P, et al. Speech and language therapy interventions for children with cleft palate: a systematic review. Cleft Palate Craniofac J 2013;50:e1-e17. DOI: 10.1597/11-202
6. Sand A, Hagberg E, Lohmander A. On the benefits of speech-language therapy for individuals born with cleft palate: a systematic review and meta-analysis of individual participant data. J Speech Lang Hear Res 2022;65:555-73. DOI: 10.1044/2021_JSLHR-21-00367
7. Ouzzani M, Hammady H, Fedorowicz Z, Elmagarmid A. Rayyan - a web and mobile app for systematic reviews. Syst Rev 2016;5:210. DOI: 10.1186/s13643-016-0384-4
8. Royal College of Speech & Language Therapists: Clinical guidelines. 2nd ed. Routledge; 2005. 
9. American Speech-Language-Hearing Association (n.d.) Speech-language pathology medical review guidelines. (Practice Portal). Retrieved March 21, 2024, from https://www.asha.org/practice/reimbursement/SLP-medical-review-guidelines/